ÖZET

Adrenal kistler nadir olarak görülen lezyonlard›r. Epi-telyal kistler, endotelyal kistler, parazitik kistler, psö-dokistler ve s›n›fland›r›lamayan benign kistler olmaküzere befl farkl› histopatolojik alt tipi tan›mlanm›flt›r.

Bu çal›flmada merkezimizde 1999-2007 y›llar› aras›ndayap›lm›fl olan 45 olguluk adrenalektomi serisinde yeralan 6 adrenal kist olgusu sunulacakt›r. Yap›lan hor-monal testler normal sonuçlar vermifl ve olgular non-fonksiyone kistler olarak kabul edilmifltir. Histopatolo-jik incelemede olgular›n üçü psödokist, ikisi endotelyalkist, biri de parazitik kist (Kist hidatik) olarak saptan-m›flt›r.

Adrenal kistler, klinik olarak neden olabilecekleri acilklinik tablolar veya insidental maligniteler nedeniyleönem tafl›maktad›r. Bu nedenle saptanan adrenal kist-ler uygun flekilde takip edilmeli veya cerrahi olarak re-zeke edilmelidir.

Anahtar sözcükler: Adrenal kist, endotelyal kist, para-zitik kist, psödokist

ABSTRACT

Adrenal cysts are rare lesions with five distinct histo-pathological subtypes: epithelial cysts, endothelialcysts, parasitic cysts, pseudocyts and unclassified be-nign cysts.

Herein we present six nonfunctioned adrenal cyst cases(three pseudocysts, two endothelial cysts and one para-sitic cyst) from the adrenalectomy serial of our institi-ution that is composed of 45 cases which were perfor-med between the years 1999 and 2007.

Adrenal cysts are important because of the clinicalemergencies they may cause and the incidental malig-nancies they may contain. Close follow up or surgicalresection are the choices for management.

Key words: Adrenal cysts, endothelial cyst, parasiticcyst, pseudocyst

G‹R‹fi

Adrenal kistler nadir olarak görülen ve da-ha çok insidental olarak saptanan lezyonlard›r(1-6). Befl farkl› histolojik alt tipi bulunan bukistlerin klinik önemi ve s›kl›¤› görüntülemeyöntemlerindeki geliflmeye paralel olarak art›flgöstermektedir (1-3).

Hastalar›n bir k›sm› asemptomatik olup di-¤erleri de lomber a¤r›, bulant›, kusma, kab›zl›k,ele gelen kitle gibi yak›nmalar ile doktora bafl-

vururlar (1,2,4). Hastalar›n bir k›sm› ise kistiçersine kanama, kist duvar›nda rüptür veya en-feksiyona ba¤l› olarak ortaya ç›kan akut bat›nbulgular› ile acil servise baflvururlar (4-6).

Fizik muayenede ele gelen kitle d›fl›ndaherhangi bir bulguya rastlanmayabilir (1-4). Ul-trasonografi (USG), bilgisayarl› tomografi (BT)ve manyetik rezonans görüntüleme (MRG) gibigörüntüleme teknikleri tan›da esast›r. Her üç gö-rüntüleme yöntemi ile düflük dansiteli ince vedüzgün kenarl›, yer yer noktasal kalsifikasyon-lar bulunan kistler fleklinde tan›mlan›rlar. Sol ta-rafa yerleflen kistler pankreas kistleri, sa¤ tarafa

Adrenal kistler: Alt› olgu sunumu ve literatürün gözden geçirilmesi

Adrenal cysts: Report of six cases and review of the literature

Nebil BAL1, N. Emrah KOÇER1, Ali EZER2, Filiz BOLAT1, Fazilet KAYASELÇUK1

Baflkent Üniversitesi T›p Fakültesi Patoloji1 ve Genel Cerrahi2 Anabilim Dal›, ANKARA

Yaz›flma adresi: Dr. Nebil Bal, Baflkent Üniversitesi T›p Fakültesi,Patoloji Anabilim Dal›, Ankara

43

Türk Patoloji Dergisi 2007;23(1):43-47

yerleflmifl olan kistler de karaci¤er kistleri ilekar›flt›r›labilir (1,4,6).

Sürrenal lojunda kist varl›¤›nda kistinfonksiyonel bir kist olup olmad›¤›n›n araflt›r›l-mas› gereklidir. Bu nedenle, 24 saatlik idrardametanefrin düzeyi testi, düflük doz deksameta-zon bask›lama testi, birbirini takip eden üç gün-de serum potasyum de¤erlerinin takibi ile aldes-teron takipleri yap›lmal›d›r (1,6). E¤er kist fonk-siyonel ise tedavi cerrahi rezeksiyondur. Fonk-siyonel olmayan ve 6 cm’den küçük bir kist sözkonusu ise yap›lacak olan ince i¤ne aspirasyonbiyopsisi de (‹‹AB) benign sonuç verirse hasta-n›n takibi önerilir. Ancak kist 6 cm’den büyükise geliflebilecek komplikasyonlardan dolay› ta-kip yerine cerrahi rezeksiyon önerilir (6).

Bu çal›flmam›zda merkezimizde adrenalkist tan›s› ile ameliyat edilen 6 olgunun klinikve patolojik bulgular› tart›fl›lacakt›r.

OLGULAR

1999-2007 y›llar› aras›nda hastanemizdeyap›lm›fl olan 45 adrenalektomi materyali ara-s›ndan adrenal kist olarak tan›mlanan 6 olgununklinik ve histopatolojik bulgular› de¤erlendiril-mifltir. Hematoksilen-Eozin incelemeye ekolarak, befl olguda biotin-streptavidin komplexsistemi kullan›larak immünhistokimyasal yön-temle Faktör VIII ve pansitokeratin çal›fl›ld›.

Adrenal kisti bulunan hastalar›n tamam›kad›n olup, yafllar› 36 ila 62 aras›nda idi. Hasta-lardan üçünde bö¤ür a¤r›s›, tamam›nda bulant›ve kusma flikayetleri vard›. Hastalardan birindebu semptomlara ek olarak zaman zaman yükse-len atefl ve titreme öyküsü al›nm›flt›. Tüm hasta-larda USG ve BT görüntüleme yöntemleri ileadrenal komflulu¤unda iyi s›n›rl›, kalsifiye alan-lar içeren duvara sahip kistler saptanm›flt›r.Kistlerin 4’ü sol, 2’si sa¤ adrenal yerleflimliydive tüm hastalarda tek bir kist mevcut idi. Hasta-lar›n tamam›nda idrar metanefrin ve normeta-nefrin düzeyleri, idrar vanil mandelik asit dü-zeyleri, düflük doz deksametazon testlerinin de-¤erleri normal s›n›rlar saptanm›fl ve tüm olgular

nonfonksiyone kist olarak yorumlanm›flt›r. Birhastaya laparoskopik adrenalektomi, di¤er has-talara ise aç›k adrenalektomi uygulanm›flt›.

Kistler, makroskopik olarak 5-18 cm gibide¤iflen boyutlarda ve 26-182 gr aras›nda farkl›a¤›rl›klara sahipti. Tamam›nda kiste komflu tu-runcu kahverengimsi adrenal dokusu görüldü.Tüm örneklerde makroskopik ve mikroskopikolarak kist duvarlar›nda kalsifiye alanlar vard›.Olgular›n tamam›nda, kist aç›ld›¤›nda hemora-jik, kahverenkte s›v› boflald›. Örneklemeler çoksay›da kist duvar›, kist duvar› ve adrenal bezkomflulu¤u alanlar›n› içerecek flekilde yap›ld›.Olgular›n üçünde kist iç yüzeyini döfleyen her-hangi bir epitel veya endotel görülmedi. ‹ki ol-guda iç yüzeyde immünhistokimyasal olarak

Resim 1. Adrenal bez komflulu¤unda izlenen endotelyal hüc-reler ile döfleli kistik alanlar (Endotelyal kist) (HE x100).

Resim 2. Endotelyal kistte, kisti döfleyen hücrelerde biotin-strepavidin komplex sistemi ile immünohistokimyasal yön-temle uygulanan Faktör VIII pozitifli¤i (Faktör VIII x400).

44

Türk Patoloji Dergisi 2007;23(1):43-47

pansitokeratin ile negatif, faktör VIII ile pozitifboyanan endotelyal hücreler saptand› (Resim1,2). Olgulardan biri parazitik kist (Kist hida-tik), üç tanesi psödokist ve iki tanesi de endotel-yal kist olarak tiplendirildi. Birer psödokist veendotelyal kist olgusunda fibrotik dokudan olu-flan kist duvarlar›nda osteoid ve miyelolipoma-töz metaplazi alanlar› dikkati çekti (Resim 3).

TARTIfiMA

Adrenal kistik lezyonlar 1670 y›l›nda Gre-iselius taraf›ndan tarif edilmifl ve ilk olgu ise1903 y›l›nda Doran ve arkadafllar› taraf›ndanbildirilmifltir (1,7). Bu tarihten günümüze kadarfarkl› seriler veya tek olgu sunumlar› halindeyaklafl›k olarak 300 olgu literatürde yer alm›flt›r.

Adrenal kistler, ilk olarak 1906 y›l›ndaTerrier taraf›ndan s›n›fland›r›lm›fl ve bu s›n›fla-ma 1959 y›l›nda Abeshouse taraf›ndan düzen-lenmifltir (8). Abeshouse ve ark.’lar›n›n 155 ol-guluk seride yapt›klar› s›n›flamaya göre adrenalkistler; 1) Parazitik kistler, 2) Retansiyon kistle-ri (Konjenital kistler), 3) Kistik adenomlar, 4)Endotelyal kistler (Lenfanjiyomatöz ve anjiyo-matöz), 5) Psödokistler (Hemorajik, adenomdahemorajik kist, feokromasitomada hemorajikkist, malign tümör içerisinde hemorajik kist) ve6) Tiplendirilemeyen kistler fleklinde s›n›fland›-r›lm›flt› (8). Son olarak 1966 y›l›nda Foster veark.’lar› 220 olguluk bir seride mevcut bu s›n›f-

lamay› yeniden düzenlemifl ve kistleri 5 ayr› his-topatolojik bafll›k alt›nda toplam›fllard›r (1-4).Buna göre adrenal kistler: 1) Endotelyal kistler(%45), 2) Psödokistler (%39), 3) Epitelyal kist-ler (%9), 4) Parazitik kistler (%7) ve 5) S›n›flan-d›r›lamayan benign kistler fleklinde s›n›fland›r›l-m›flt›r (1,2,4,9).

Adrenal kistler yenido¤an döneminden 80yafl›na kadar genifl bir yafl da¤›l›m› gösterir(1,3,4,10). Ancak 3.-6. dekatlarda pik yapar(1,4). Kad›n/erkek oran› farkl› serilerde 2/1 ve-ya 3/1 olarak bildirilmifltir (1,4,7). Yeni do¤andöneminde saptanan adrenal psödokistler ço-¤unlukla Beckwith-Wiedemann sendromu ilebirliktelik göstermektedir. Yenido¤an dönemin-de ortaya ç›kan adrenal psödokistler diyafragmaalt›nda kitlelere neden olmaktad›r. Bu kitlelerUSG, doppler USG ve MRG ile de¤erlendiril-meli ve neonatal nöroblastomdan ay›rt edilmeli-dir (10,11). Bizim serimizde olgular›m›z›n ta-mam› eriflkin dönem hastas› olup yeni do¤an ol-gumuz yoktu.

Otopsi serilerinde yap›lan çal›flmalardasaptanan insidans›n (%0.06-% 0.18) asl›nda da-ha yüksek olabilece¤i varsay›lmaktad›r (1,4,5).Günümüzde, görüntüleme yöntemlerindeki h›zl›geliflimle beraber olgu serileri ile ilgili yay›nla-r›n artmas› ile insidansta bir art›m sözkonusu-dur. Nitekim, Pradeep ve ark.’lar›n›n (6) yay›n-lam›fl olduklar› 105 olguluk seride insidans %6olarak bildirilmifl, merkezimizde yap›lm›fl olan45 adrenalektomi serisi içerisinde olgular›ndan6’s›nda adrenal kist saptanm›fl ve insidans%13.3 olarak hesaplanm›flt›r. Bu literatürde bu-lunan seriler içerisinde en yüksek insidanst›r.Serimizde insidans›n yüksek bulunmas› asl›ndaadrenal kist insidans›n›n %0.06- %0.18’den faz-la oldu¤u varsay›m›n› desteklemektedir.

Serimizde yer alan alt› olgudan parazitikkist (Hidatik kist) d›fl›ndaki befl olgu klinik ola-rak spesifik olmayan adrenalde kistik lezyonfleklinde ön tan› alm›flt›. Yaln›zca bir olgu ope-rasyon öncesi dönemde adrenal kist, hidatik kistile uyumlu fleklinde bir ön tan›ya sahipti. Buspesifik ön tan›n›n, olguda adrenal kistle bera-

Resim 3. Psödokist olgular›ndan birinde kist duvar›nda osteo-id ve miyelolipomatöz metaplazi (HE x200).

45

Adrenal kisttler: Alt› olgu sunumu ve literatürün gözden geçirilmesi

ber karaci¤erde bulunan ve kist hidatik ileuyumlu olarak düflünülen bir baflka kistik lezyo-nun varl›¤› nedeniyle verilebildi¤i düflünülmek-tedir. Bu olgu yaln›zca adrenalde izole bir kistfleklinde olsayd› di¤erleri gibi kesin bir spesifikön tan›ya sahip olamayacakt›.

Kistler iyi s›n›rl› ve kapsüllü olup boyutla-r› 1,4-33 cm aras›nda de¤iflir (1,3). Otopsi seri-lerine göre kistler ço¤unlukla tek tarafl› ve sa¤-da lokalizedir. Bilateralite %8 oran›ndad›r(1,3,6). Serimizde yer alan adrenal kistlerin 4’üsol, 2’si sa¤ adrenal lokalizasyonludur. Sol ad-renal lokalizasyonunun bu seride daha fazla gö-rülmesi örneklerin tamam›n›n cerrahi rezeksi-yon materyali olmas›na (6) ba¤lanabilir. ZiraPradeep ve ark.’lar›n›n serisinde saptanan 7 ol-gudan 4’ü sa¤, 3’ü sol adrenal lokalizasyonundaidi.

Psödokist ve endotelyal kistler vaskülerkist bafll›¤› alt›nda tan›mlanmaktad›r (1). Psödo-kistler vasküler neoplastik büyüme, vaskülermalformasyon veya adrenal bez içerisine kana-ma sonucu geliflebilen, fibröz duvara sahip dö-fleyici epiteli izlenemeyen kistlerdir (4). Psödo-kistler vasküler bir hamartomun bafllang›ç lez-yonu, lenfatik ektaziye sekonder geliflen bir kistolarak da tan›mlanabilir (1). Endotelyal kistler-de lenfanjiyomatöz veya anjiyomatöz kaynakl›-d›rlar (2,12). Epitelyal kistler kistik adenomlar,glandüler veya retansiyon kistleri ya da embri-yoner art›klar›n kistik transformasyonlar›ndangeliflirler. Parazitik kistler ise genellikle Echino-coccus granulosus enfeksiyonuna ba¤l› olarakmeydana gelirler (9). Cerrahi olarak rezeke edi-len kistlerin makroskopik incelemesinde psödo-kistler kal›n duvarl› ve uniloküler olup kan veyasar› kahve renkli amorf s›v› materyal ile doluolarak izlenmekte iken, endotelyal kistler inceduvarl› ve multiloküledir, sar› seröz s›v› içerir(1,3).

Adrenal kistlerde ay›r›c› tan›da histopato-lojik inceleme yan› s›ra esas olan immünhisto-kimyasal çal›flmalard›r. Psödokistler, hiyalinizekollajen dokudan oluflan ve epitel veya endoteliçermeyen kistlerdir. Kist duvar›nda fokal kalsi-

fikasyon, osteoid veya miyeloid metaplazi ileberaber matür ya¤ dokusu bulunabilir. Kist du-var›na komflu normal adrenal dokusu mevcuttur.Baz› olgular›n kist duvarlar›nda düz kas demet-leri saptanm›fl ve bunlar›n renal ven ile devam-l›l›¤› gösterilmifltir (1,3).

Endotelyal ve epitelyal kistler, psödokist-ler ile histopatolojik aç›dan birçok aç›dan ben-zer özelliklere sahiplerdir. Endotelyal veya epi-telyal kistlerde kist iç yüzeyini döfleyen hücrelerizlenebilmektedir. Kist iç yüzeylerini döfleyenhücreler CD31 veya Faktör VIII ile pozitif bo-yan›r ise lezyon endotelyal kist, EMA veya ke-ratin ile pozitif boyanmas› durumunda da epitel-yal kist olarak yorumlan›r (1). Parazitik kistler,daha çok E. granulosus enfeksiyonuna sekondergeliflen ve germinatif epiteli bulunan lamellerhiyalinize kütiküler membran ile k›z veziküller,eski kistlerde kalsifikasyonlar ve membran ar-t›klar› saptanan kistlerdir (8). En çok kar›flankistler endotelyal, epitelyal kistler ile psödokist-lerdir.

Histopatolojik olarak ay›r›c› tan›da; kistikdejenere adrenal neoplazi, primer adrenal neop-laziler (feokromasitoma, adrenal kortikal ade-nom, adrenal kortikal karsinom) veya metastatiktümörler düflünülmelidir (2).

Patolojik aç›dan bu kistlerin önemi insi-dental maligniteler ile olan birliktelikleridir. Bunedenle benign görünüme sahip olsalar bilemutlaka dikkatli bir makroskopik inceleme ya-p›lmal› ve mümkün oldu¤unca çok say›da örnekal›narak incelemeler yap›lmal›d›r (6). Serimizdekist ve malignite beraberli¤i saptanmam›flt›r.

Hormonal olarak aktif kistler, maligniteflans› veya komplike olma riski yüksek kistlercerrahi olarak eksize edilmelidir. Ancak 6 cm’-den küçük ve herhangi bir malignite iflareti tafl›-mayan kistler ise, e¤er hasta uyumlu ise, takiptetutulmal›d›r. Ancak 6 cm’den büyük kistler ka-nama veya rüptür olas›l›klar› yüksek oldu¤un-dan cerrahi olarak ç›kar›lmal›d›r (6).

Merkezimizde adrenal kist olarak yorum-lanan 6 olgunun klinik ve histopatolojik bulgu-lar›n›n biri d›fl›nda tümü literatür bilgileri ile

46

Türk Patoloji Dergisi 2007;23(1):43-47

uyumluluk göstermekteydi. Literatür ile çat›flantek bulgumuz kistlerin yerleflim yerleri ile ilgiliidi. Literatürde olgular›n pek ço¤unun sa¤ adre-nal yerleflimli oldu¤u belirtilmesine ra¤men bi-zim olgular›m›z›n %66.6’s› sol adrenal yerle-flimli idi.

Özetle, adrenal kistlerin klinik olarak de-¤erlendirilmesinde üç ana konu vard›r. Bunlar-dan ilki daha önce de belirtti¤imiz gibi mevcutkistin hormonal olarak fonksiyonel olup olmad›-¤›n›n araflt›r›lmas›d›r. Daha önce belirtti¤imiztestlerin yap›lmas› sonucunda mevcut kistinhormonal olarak aktif olup olmad›¤› anlafl›labi-lir ve tedavi buna uygun flekilde düzenlenebilir.‹kincisi, insidental malignite olas›l›¤› nedeniyleçok say›da örnek al›nmas› gereklili¤inin ak›ldatutulmas›d›r. Üçüncü önemli nokta da klinikolarak kanama, rüptür veya enfeksiyon gibi floktablosuna neden olabilecek komplikasyonlar›nvarl›¤›n›n ak›lda tutulmas›d›r.

KAYNAKLAR

1. Carvounis E, Marinis A, Arkadopoulos N, Theodoso-poulos T, Smyrniotis V. Vascular adrenal cysts: a bri-ef review of the literature. Arch Pathol Lab Med2006;130:1722-1724.

2. Erickson LA, Lloyd RV, Hartman R, Thompson G.Cystic adrenal neoplasms. Cancer 2004;101:1537-1544.

3. Tuncer ‹, Gönlüflen G, Ersöz C, Ezici H, U¤urlu fi, Ka-yaselçuk F, et al. Adrenal gland kisti: Dört olguda kli-nikopatolojik de¤erlendirme. Ça¤dafl Cerrahi Dergisi1995;9:49-52.

4. Mohan H, Aggarwal R, Tahlan A, Bawa AS, Ahluwa-lia M. Giant adrenal pseudocyst mimicking a malig-nant lesion. Can J Surg 2003;46:474.

5. Demir A, Tanidir Y, Kaya H, Turkeri LN. A giant ad-renal pseudocyst: case report and review of the litera-ture. Int Urol Nephrol 2006;38:167-169.

6. Pradeep PV, Mishra AK, Aggarwal V, Bhargav PR,Gupta SK, Agarwal A. Adrenal cysts: an institutionalexperience. World J Surg 2006;30:1817-1820.

7. Tanuma Y, Kimura M, Sakai S. Adrenal cyst: a reviewof the Japanese literature and report of a case. Int JUrol 2001;8:500-503.

8. Abeshouse GA, Goldste›n RB, Abeshouse BS. Adrenalcysts; review of the literature and report of three cases.J Urol 1959;81:711-719.

9. Schmid H, Mussack T, Wornle M, Pietrzyk MC, BanasB. Clinical management of large adrenal cystic lesions.Int Urol Nephrol 2005;37:767-771.

10. Icagasioglu D, Caksen H, Yildiz E, Kocyigit C, CevitO. An adrenal cyst in a newborn. Pediatr Surg Int2003;19:286-287.

11. Gocmen R, Basaran C, Karcaaltincaba M, Cinar A,Yurdakok M, Akata D, et al. Bilateral hemorrhagic ad-renal cysts in an incomplete form of Beckwith-Wiede-mann syndrome: MRI and prenatal US findings. Ab-dom Imaging 2005;30:786-789.

12. Longo JM, Jafri SZ, Bis KB. Adrenal lymphangioma:a case report. Clin Imaging 2000;24:104-106.

47

Adrenal kisttler: Alt› olgu sunumu ve literatürün gözden geçirilmesi