1

◆ 症 例 報 告

【 表 題 】

遺 残 舌 下 神 経 動 脈 を 合 併 し た 症 候 性 頚 部 内 頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し

て C AS を 施 行 し た １ 例

C a r o t i d a r t e r y s t e n t i n g f o r s y m p t o m a t i c s t e n o s i s o f c e r v i c a l

c a r o t i d a r t e r y w i t h p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y : a

c a s e r e p o r t

【 著 者 名 】

郭 樟 吾 1 )， 西 村 健 吾 1 ) , 府 賀 道 康 2 ) , 渡 辺 正 英 2 )，

岩 本 哲 明 2 )， 村 山 雄 一 1 )

S h o g o K a k u , M . D . , P h . D . 1 ) , K e n g o N i s h i m u r a , M . D . 1 ) , M i c h i y a s u

F u g a , M . D . 2 ) , M a s a h i d e W a t a n a b e , M . D . 2 ) , T e t s u a k i I w a m o t o ,

M . D . 2 ) , Y u i c h i M u r a y a m a , M . D . , P h . D . 1 )

【 所 属 】

東 京 慈 恵 会 医 科 大 学 脳 神 経 外 科 1 )

D e p a r t m e n t o f N e u r o s u r g e r y , J i k e i U n i v e r s i t y S c h o o l o f

M e d i c i n e

脳 神 経 外 科 東 横 浜 病 院 2 )

N o s h i n k e i g e k a H i g a s h i y o k o h a m a h o s p i t a l

【 校 正 者 連 絡 先 】

校 正 者 ； 郭 樟 吾 (か く し ょ う ご )

東 京 慈 恵 会 医 科 大 学 附 属 病 院 脳 神 経 外 科

2

住 所 ;

〒 1 0 5 - 8 4 7 1 東 京 都 港 区 西 新 橋 3－ 1 9－ 1 8

T e l ; 0 3 - 3 4 3 3 - 1 1 1 1

F a x ; 0 3 - 3 4 5 9 - 6 4 1 2

E - m a i l； d e e p b l u e 1 1 1 9 @ a o l . c o m

K e y Wo r d s

c a r o t i d a r t e r y s t e n t i n g , p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l

a r t e r y, c e r v i c a l i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y s t e n o s i s ,

e n d o v a s c u l a r s u r g e r y

『 本 論 文 を ，日 本 脳 神 経 血 管 内 治 療 学 会 機 関 誌「 J N E T J o u r n a l

o f N e u r o e n d o v a s c u l a r T h e r a p y」 に 投 稿 す る に あ た り ， 筆 頭 著

者 ，共 著 者 に よ っ て ，国 内 外 の 他 雑 誌 に 掲 載 な い し 投 稿 さ れ て

い な い こ と を 誓 約 致 し ま す ． 』

1

◆ 要 旨

【 目 的 】 遺 残 舌 下 神 経 動 脈 （ p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l

a r t e r y : P P H A） を 合 併 し た 症 候 性 頚 部 頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し て 適 正

な e m b o l i c p r o t e c t i o n に よ る C A S を 施 行 し た 症 例 を 報 告 す る .【 症

例 】 ６ ５ 歳 男 性 , 主 訴 は 左 片 麻 痺 . M R I で 右 脳 梗 塞 を 認 め , 脳 血

管 撮 影 で は P P H A 起 始 部 よ り 近 位 の 内 頸 動 脈 ( i n t e r n a l c a r o t i d

a r t e r y : I C A )に か け て 狭 窄 を 認 め た . 総 頸 動 脈 と 外 頸 動 脈 双 方 の

血 流 遮 断 下 で P P H A か ら I C A へ の 血 流 が 認 め ら れ た た め , p r o x i m a l

p r o t e c t i o n と と も に 内 頸 動 脈 に f i l t e r p r o t e c t i o n を 留 置 し , 合

併 症 な く C A S を 施 行 し 得 た .【 結 論 】 P P H A を 合 併 し た 症 候 性 頚 部

頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し て C A S を 施 行 す る 際 に は バ ル ー ン 閉 塞 下 で の

I C A と P P H A に お け る 血 流 方 向 を 把 握 し た 上 で 適 正 な e m b o l i c

p r o t e c t i o n を 選 択 す る こ と が 重 要 と 考 え ら れ た .

2

緒 言

遺 残 舌 下 神 経 動 脈（ p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y :

P P H A） の 発 生 頻 度 は 0 . 0 2〜 0 . 2 6％ と 非 常 に ま れ で あ る 1 , 2 ) . 今 回

P P H A を 合 併 し た 症 候 性 頚 部 頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し て , c a r o t i d

a r t e r y s t e n t i n g（ C A S） を 施 行 し た 症 例 を 経 験 し た . 特 異 的 か つ

複 雑 な 血 行 動 態 を 有 し て い る 本 症 例 に お い て e m b o l i c p r o t e c t i o n

を ど の よ う に 行 う か が 最 大 の 問 題 点 で あ る . 我 々 は 総 頸 動 脈

（ c o m m o n c a r o t i d a r t e r y : C C A） と 外 頸 動 脈 （ e x t e r n a l c a r o t i d

a r t e r y : E C A） 双 方 を 遮 断 し た 上 で C C A 造 影 を 行 い 内 頸 動 脈

( i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y : I C A ) , P P H A に 到 達 し た 造 影 剤 が ど の

よ う な 方 向 に w a s h - o u t さ れ る の か を 確 認 し た 上 で , 適 正 な

e m b o l i c p r o t e c t i o n を 選 択 し , 安 全 に 合 併 症 無 く C A S を 施 行 し 得

た た め 文 献 的 考 察 を 加 え 報 告 す る .

症 例 呈 示

患 者 ： 6 5 歳 , 男 性

主 訴 ： 左 片 麻 痺

既 往 歴 ： 高 血 圧

現 病 歴 ： 起 床 時 に 左 片 麻 痺 を 認 め , 症 状 改 善 し な い た め 当 院 へ 救

急 搬 送 さ れ た .

神 経 学 的 所 見： 意 識 清 明 , 左 不 全 片 麻 痺（ 徒 手 筋 力 テ ス ト M a n u a l

M u s c l e T e s t； M M T 4 /Ⅴ ） を 認 め た .

そ の 他 各 種 検 査 所 見 ： 心 電 図 , 心 エ コ ー や 胸 部 造 影 C T に お い て

明 ら か な 不 整 脈 や 卵 円 孔 開 存 , 大 動 脈 弓 部 の 粥 状 硬 化 巣 や 解 離 病

3

変 な ど は 認 め ら れ な か っ た .

神 経 放 射 線 学 的 所 見

頭 頸 部 M R I / M R A : 入 院 時 の 頭 部 M R I（ 拡 散 強 調 画 像 ） で は 右 中 心

前 回 に 高 信 号 域 を , M R A で は 遺 残 原 始 動 脈 を 合 併 し た 右 頸 部 頸 動

脈 狭 窄 を 認 め た （ F i g . 1 A , B） . ま た , 頸 部 M R A（ b l a c k b l o o d

法 ）で は 高 信 号 域 を 認 め 不 安 定 プ ラ ー ク の 存 在 を 疑 わ せ た（ F i g . 1

C） .

頭 部 造 影 C T： 遺 残 原 始 動 脈 が 舌 下 神 経 管 を 通 過 し て お り , P P H A

と 診 断 し た （ F i g . 2） .

脳 血 管 撮 影 所 見 ： 右 総 頸 動 脈 撮 影 に て 脳 底 動 脈 に 吻 合 す る 遺 残 原

始 動 脈 （ P P H A） を 認 め , P P H A 起 始 部 よ り 近 位 の I C A に 潰 瘍 形 成 を

伴 っ た 軽 度 の 狭 窄（ F i g . 3）を , ま た 右 側 の 椎 骨 動 脈 は 無 形 成 , 左

側 は 低 形 成 の 所 見 を 認 め た .

治 療 方 針 及 び 入 院 後 経 過 ： 以 上 の 画 像 所 見 よ り , ま ず は 内 科 的 治

療 （ ア ス ピ リ ン 1 0 0 m g +シ ロ ス タ ゾ ー ル 2 0 0 m g 内 服 ） を 行 い , 一 時

は 麻 痺 の 改 善 傾 向 を 認 め て い た が , そ の 後 ２ 回 の 一 過 性 脳 虚 血 発

作 （ 左 半 身 の 脱 力 発 作 M M T： 2 /Ⅴ ） を 認 め た た め , 内 科 的 治 療 抵

抗 性 と 判 断 し 血 行 再 建 療 法 ( C A S )を 選 択 し , 以 下 の ご と く 治 療 戦

略 を 立 て た .

① 手 技 中 の 塞 栓 性 合 併 症 を 含 め た ト ラ ブ ル の 早 期 発 見 を 考 慮 し

て , 局 所 麻 酔 と す る （ な お , 虚 血 不 耐 性 の 症 状 が 起 き た 場 合 に は

鎮 静 を か け た 上 で 手 技 を 可 及 的 速 や か に 終 了 す る も の と し て い

る ） , ② p r o x i m a l p r o t e c t i o n に 関 し て は 軽 度 狭 窄 な が ら も 潰 瘍

を 一 部 伴 っ た 不 安 定 プ ラ ー ク の 可 能 性 が 否 定 で き な い た め 行 う

4

こ と と し た , ③ p r o x i m a l p r o t e c t i o n 下 で は , s u p e r i o r t h y r o i d

a r t e r y が 遮 断 し き れ な い 懸 念 が あ る た め d i s t a l p r o t e c t i o n を 企

図 , ④ d i s t a l p r o t e c t i o n の 留 置 部 位 を 決 め る 上 で , C C A と E C A

双 方 を 遮 断 し た 上 で C C A 造 影 を 行 い I C A , P P H A に 到 達 し た 造 影 剤

が ど の よ う な 方 向 に w a s h - o u t さ れ る の か を 確 認 す る .

血 管 内 治 療 （ C A S）： 以 上 の 治 療 方 針 を も と に , 局 所 麻 酔 下 で 右 大

腿 動 脈 に 9 F r ロ ン グ シ ー ス を 挿 入 , さ ら に 左 大 腿 静 脈 に 4 F r シ ョ

ー ト シ ー ス を 挿 入 し , オ プ テ ィ モ チ ャ ン バ ー (東 海 メ デ ィ カ ル プ

ロ ダ ク ツ , 愛 知 )を 介 し て こ れ ら を 接 続 , P a r o d i 変 法 を 行 っ た . 全

身 ヘ パ リ ン 化 に て a c t i v a t e d c l o t t i n g t i m e を 3 0 0 秒 以 上 に し た

後 に , 9 F r . O P T I M O 9 0 c m (東 海 メ デ ィ カ ル プ ロ ダ ク ツ , 愛 知 )を C C A

に , C a r o t i d G u a r d w i r e P S ( M e d t r o n i c , M i n n e a p o l i s , M N , U S A )

を E C A に 留 置 し ,バ ル ー ン を i n f l a t i o n , C C A と E C A 双 方 を 閉 塞 し

た 上 で 造 影 し た と こ ろ , P P H A か ら I C A へ の r e v e r s a l f l o w が 認 め

ら れ た た め （ F i g . 4 A , B） , F i t e r W i r e E Z ( B o s t o n S c i e n t i f i c ,

N a t i c k , M A , U S A )を I C A に 留 置 し た （ F i g . 4 C） . 次 に 前 拡 張 と

し て , S t e r l i n g M R ( B o s t o n S c i e n t i f i c , N a t i c k , M A , U S A ) 3 . 5 m m

×20 m m を 6 気 圧 で 3 0 秒 間 拡 張 , C a r o t i d W a l l s t e n t ( B o s t o n

S c i e n t i f i c , N a t i c k , M A , U S A ) 1 0 m m×24 m m に て 病 変 部 を 十 分 に

カ バ ー す る よ う に s t e n t i n g を 行 い , 後 拡 張 と し て , S t e r l i n g M R

5 . 5 m m×20 m m を 6 気 圧 で 3 0 秒 間 拡 張 し た 後 に , 十 分 に d e b r i s を

吸 引 し , 手 技 を 終 了 し た (遮 断 時 間 1 7 分 )（ F i g . 5） . 術 後 合 併 症

な く , リ ハ ビ リ 加 療 を 行 っ た 後 に , 術 後 ７ 日 で 独 歩 退 院 と な っ

た .

5

考 察

内 頸 動 脈 と 椎 骨 脳 底 動 脈 と を 結 ぶ 原 始 血 管 吻 合 は 4 m m 胎 生 期 に

形 成 さ れ , そ の 後 , 椎 骨 動 脈 と 後 交 通 動 脈 が 発 達 し て い く 過 程 で

退 縮 し て い き 1 4 - 1 8 m m 胎 生 期 に は 通 常 完 全 消 退 す る が , そ の 過 程

で 何 ら か の 原 因 に よ り 残 存 し た 吻 合 血 管 が 遺 残 内 頸 動 脈 脳 底 動

脈 吻 合 と な る . 遺 残 頻 度 は t r i g e m i n a l a r t e r y が 0 . 1 - 0 . 2％ と 最

も 多 く 3 ) , P P H A は 次 い で 0 . 0 2〜 0 . 2 6％ と 報 告 さ れ て い る 1 , 2 ) .

P P H A は 内 頸 動 脈 か ら 分 岐 し , 舌 下 神 経 管 を 通 り 椎 骨 脳 底 動 脈 と 吻

合 す る こ と か ら , そ の 診 断 に は 3 D - C T A が 有 用 と さ れ る 4 , 5 ) . ま た ,

P P H A の 診 断 基 準 と し て , L i e ら 6 )は 1 ) 第 １ 〜 ３ 頸 椎 の レ ベ ル で

内 頸 動 脈 か ら 分 岐 す る , 2 ) 脳 底 動 脈 は 異 常 血 管 の 吻 合 部 位 か ら

末 梢 の み 造 影 さ れ る , 3 ) 異 常 血 管 は 舌 下 神 経 管 を 通 り 頭 蓋 内 に

進 入 す る , 4 ) 同 側 の 後 交 通 動 脈 は 造 影 さ れ な い , と し て お り , 本

症 例 に お い て も 3 D - C T A や , 血 管 造 影 の 所 見 か ら 診 断 基 準 を す べ

て 満 た し て い た た め P P H A と 診 断 し た . P P H A を 合 併 す る 頸 部 頸 動

脈 狭 窄 症 に 対 し て 治 療 を 行 う に あ た っ て , C E A と C A S の い ず れ を

選 択 す る か は 未 だ c o n t r o v e r s i a l で あ る が , P P H A を 合 併 し た 場 合 ,

対 側 の 椎 骨 動 脈 は 低 形 成 , 同 側 は 低 形 成 も し く は 無 形 成 で あ る こ

と が 多 い 7 )た め , I C A と P P H A 双 方 に 術 中 シ ャ ン ト を 置 く 必 要 が あ

る こ と や , 狭 窄 部 が 第 １ 〜 ３ 頸 椎 レ ベ ル と 比 較 的 高 位 で あ る こ と

な ど の 理 由 か ら , 最 近 で は C A S を 選 択 す る 症 例 が 散 見 さ れ る 8 - 1 4 ) .

本 症 例 に お い て も , 同 様 な 理 由 （ 病 変 が 比 較 的 高 位 で あ る こ と ,

術 中 シ ャ ン ト の 煩 雑 性 ） に よ り C A S を 選 択 し た . ま た 手 技 中 の 塞

栓 性 合 併 症 や 閉 塞 不 耐 性 に よ る 症 状 を 早 期 発 見 で き る と い う 観

6

点 か ら 局 所 麻 酔 を 選 択 し , 幸 い に も 問 題 な く 終 了 し て い る が , 仮

に 虚 血 不 耐 性 の 症 状 が 起 き た 場 合 に は 鎮 静 を か け た 上 で 手 技 を

可 及 的 速 や か に 終 了 す る べ き と 考 え る . 本 症 例 の 治 療 に 先 立 ち ,

狭 窄 は 軽 度 で あ る も の の 潰 瘍 形 成 を 伴 っ た 不 安 定 プ ラ ー ク の 可

能 性 が 否 定 で き ず , p r o x i m a l p r o t e c t i o n で は s u p e r i o r t h y r o i d

a r t e r y が 遮 断 し き れ な い 懸 念 が あ る た め d i s t a l p r o t e c t i o n の 併

用 を 企 図 し た . ま た , 我 々 は M u r a i ら の 報 告 8 )に な ら い , C C A と

E C A 双 方 を 血 流 遮 断 し , C C A 造 影 を 行 い I C A , P P H A に 到 達 し た 造

影 剤 が ど の よ う な 方 向 に w a s h - o u t さ れ る の か を 確 認 し た 上 で ,

留 置 血 管 を 決 定 し た （ 本 症 例 で は P P H A→ I C A で あ っ た た め フ ィ ル

タ ー デ バ イ ス を I C A に 留 置 し た ） .

P P H A を 合 併 し た 症 候 性 頚 部 頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し て , C A S を 施 行

し た 報 告 は 我 々 が 渉 猟 し え た 中 で , こ れ ま で に 7 例 と 少 な い が

（ T a b l e . 1） , 1 ) 各 々 の 病 変 （ 狭 窄 ） 部 位 に 応 じ て e m b o l i c

p r o t e c t i o n の 留 置 部 位 と デ バ イ ス 選 択 を 行 う , 2 ) p r o x i m a l f l o w

c o n t r o l し た 上 で , f l o w r e v e r s a l s y s t e m を 構 築 す る , 3 ) 全 身

麻 酔 は 体 動 な く 安 全 に 手 技 を 行 え る が , 塞 栓 性 合 併 症 や 閉 塞 不 耐

性 を 知 る 上 で 局 所 麻 酔 も 選 択 肢 の 一 つ に な り 得 る , と い う こ と が

共 通 し た 見 解 と 考 え る .

P P H A を 含 め 遺 残 原 始 動 脈 を 合 併 し て い る 頸 部 頸 動 脈 狭 窄 症 に

対 し て C A S を 行 う 場 合 に は , 解 剖 学 的 特 殊 性 か ら 通 常 の 手 技 と 異

な り , 個 々 の 症 例 に 応 じ た テ ー ラ ー メ イ ド の 治 療 戦 略 を 立 て る 必

要 が あ る と 考 え ら れ た .

結 語

7

P P H A を 合 併 し た 症 候 性 頚 部 頚 動 脈 狭 窄 症 に 対 し て C A S を 施 行 す

る 際 に は , 個 々 の 症 例 ご と に 狭 窄 部 位 と C C A , E C A 遮 断 下 で の I C A

と P P H A に お け る 血 流 方 向 を 把 握 し た 上 で 適 正 な e m b o l i c

p r o t e c t i o n を 選 択 す る こ と が 重 要 と 考 え ら れ た .

本 論 文 に 関 し て , 開 示 す べ き 利 益 相 反 は あ り ま せ ん .

文 献

1 ) F a n t i n i G A , R e i l y L M , S t o n e y R J : P e r s i s t e n t h y p o g l o s s a l

a r t e r y : d i a g n o s t i c a n d t h e r a p e u t i c c o n s i d e r a t i o n s c o n c e r n i n g

c a r o t i d t h r o m b o e n d a r t e r e c t o m y . J V a s c S u r g 1 9 9 4 ; 2 0 : 9 9 5 - 9 9 9 .

2 ) O u r i e l K , G r e e n R M , D e W e e s e J A : A n o m a l o u s c a r o t i d - b a s i l a r

a n a s t o m o s e s i n c e r e b r o v a s c u l a r s u r g e r y . J V a s c S u r g 1 9 8 8 ; 7 :

7 7 4 - 7 7 7 .

3 ) M a t s u m u r a M , N o j i r i K , Y u m o t o Y : P e r s i s t e n t p r i m i t i v e

h y p o g l o s s a l a r t e r y a s s o c i a t e d w i t h A r n o l d - C h i a r i t y p eⅠ

m a l f o r m a t i o n . S u r g N e u r o l 1 9 8 5 ; 2 4 : 2 4 1 - 2 4 4 .

4 ) P i n s t e i n M L , G e r a l d B : A n o m a l o u s c o m m u n i c a t i o n o f t h e

e x t e r n a l c a r o t i d a n d v e r t e b r a l a r t e r i e s . P e r s i s t e n c e o f t h e

p r o a t l a n t a l a r t e r y . R a d i o l o g y 1 9 7 6 ; 1 1 8 : 6 2 6 .

5 ) Y u k a w a H , K o i z u m i T , H o s h i m a r u M , e t a l : P e r s i s t e n t

p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y a s s o c i a t e d w i t h a r u p t u r e d

b a s i l a r a n e u r y s m : c a s e r e p o r t . J N E T 2 0 0 9 ; 3 : 1 8 7 - 1 9 1 .

6 ) L i e T A : C o n g e n i t a l a n o r m a l i e s o f t h e c a r o t i d a r t e r i e s .

A m s t e r d a m , E x c e r p t a M e d F o u n d a t i o n , 1 9 6 8 , 7 6 - 8 3 .

7 ) L i e T A : P e r s i s t e n t c a r o t i d - b a s i l a r a n d c a r o t i d - v e r t e b r a l

8

a n a s t o m o s i s . C o n g e n i t a l a n o r m a l i e s o f t h e c a r o t i d a r t e r i e s .

A m s t e r d a m , E x c e r p t a M e d i c a , 1 9 6 8 , 5 2 - 9 4 .

8 ) M u r a i S , K u s a k a N , U m a k o s h i M , e t a l : S t e n t i n g f o r i n t e r n a l

c a r o t i d a r t e r y s t e n o s i s a s s o c i a t e d w i t h p e r s i s t e n t p r i m i t i v e

h y p o g l o s s a l a r t e r y u s i n g p r o x i m a l f l o w b l o c k a d e a n d d i s t a l

p r o t e c t i o n s y s t e m : A t e c h n i c a l c a s e r e p o r t a n d l i t e r a t u r e

r e v i e w . J S t r o k e C e r e b r o v a s c D i s . 2 0 1 6 ; 2 5 : 9 8 - 1 0 2 .

9 ) K a n a z a w a R , I s h i h a r a S , O k a w a r a M , e t a l : A s u c c e s s f u l

t r e a t m e n t w i t h c a r o t i d a r t e r i a l s t e n t i n g f o r s y m p t o m a t i c

i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y s e v e r e s t e n o s i s w i t h i p s i l a t e r a l

p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y : c a s e r e p o r t a n d

r e v i e w o f t h e l i t e r a t u r e . M i n i m I n v a s i v e N e u r o s u r g . 2 0 0 8 ; 5 1 :

2 9 8 - 3 0 2 .

1 0 ) N i i K , A i k a w a H , T s u t s u m i M , e t a l : C a r o t i d a r t e r y s t e n t i n g

i n a p a t i e n t w i t h i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y s t e n o s i s a n d

i p s i l a t e r a l p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y

p r e s e n t i n g w i t h t r a n s i e n t i s c h e m i a o f t h e v e r t e b r o b a s i l a r

s y s t e m : c a s e r e p o r t . N e u r o l M e d C h i r ( T o k y o ) . 2 0 1 0 ; 5 0 :

9 2 1 - 9 2 4 .

1 1 ) S i l v a C F , H o u S Y , K u h n A L , e t a l : D o u b l e e m b o l i c p r o t e c t i o n

d u r i n g c a r o t i d a r t e r y s t e n t i n g w i t h p e r s i s t e n t h y p o g l o s s a l

a r t e r y . B M J C a s e R e p . 2 0 1 3 : b c r 2 0 1 3 0 1 0 7 0 9 .

1 2 ) E l l e r J L , J a h s h a n S , D u m o n t T M , e t a l : T a n d e m s y m p t o m a t i c

i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y a n d p e r s i s t e n t h y p o g l o s s a l a r t e r y

9

s t e n o s i s t r e a t e d b y e n d o v a s c u l a r s t e n t i n g a n d f l o w r e v e r s a l .

J N e u r o i n t e r v S u r g . 2 0 1 4 M a y ; 6 ( 4 ) : e 2 5 . d o i :

1 0 . 1 1 3 6 / n e u r i n t s u r g - 2 0 1 2 - 0 1 0 5 7 8 .

1 3 ) Z h a n g L , S o n g G , C h e n L , e t a l : C o n c o m i t a n t a s y m p t o m a t i c

i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y a n d p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l

a r t e r y s t e n o s i s t r e a t e d b y e n d o v a s c u l a r s t e n t i n g w i t h

p r o x i m a l e m b o l i c p r o t e c t i o n . J V a s c S u r g . 2 0 1 4 ; 6 3 : 2 3 7 - 2 4 0 .

1 4 ) R y u B , I s h i k a w a T , H a s h i m o t o K , e t a l : I n t e r n a l c a r o t i d

a r t e r y s t e n o s i s w i t h p e r s i s t e n t p r i m i t i v e h y p o g l o s s a l a r t e r y

t r e a t e d w i t h c a r o t i d a r t e r y s t e n t i n g : A c a s e r e p o r t a n d

l i t e r a t u r e r e v i e w . N e u r o r a d i o l J . 2 0 1 6 ; 2 9 : 1 1 5 - 1 2 1 .

F i g . 1

A : D i f f u s i o n - w e i g h t e d M R I o n a d m i s s i o n s h o w s a c u t e i n f a r c t i o n

i n t h e r i g h t m o t o r c o r t e x .

B : M R a n g i o g r a p h y o n a d m i s s i o n r e v e a l s a p e r s i s t e n t p r i m i t i v e

h y p o g l o s s a l a r t e r y ( P P H A ) ( a r r o w h e a d ) a r i s i n g f r o m t h e r i g h t

i n t e r n a l c a r o t i d a r t e r y ( I C A ) ( a r r o w ) .

C : A b l a c k b l o o d T 1 - w e i g h t e d M R I r e v e a l s h y p e r i n t e n s e p l a q u e

i n t h e r i g h t I C A .

F i g . 2

T h r e e - d i m e n s i o n a l C T a n g i o g r a p h y r e v e a l s P P H A ( a r r o w )

c o u r s i n g t h r o u g h t h e r i g h t h y p o g l o s s a l c a n a l .

F i g . 3

10

P r e o p e r a t i v e r i g h t c a r o t i d a n g i o g r a p h y s h o w i n g s t e n o s i s w i t h

u l c e r a t i o n ( a r r o w ) a n d b r a n c h i n g o f t h e P P H A ( a r r o w h e a d ) a n d

I C A ( d o u b l e a r r o w s ) .

F i g . 4

A : T h e s c h e m e s h o w s t h e d i r e c t i o n o f t h e a n t e r o g r a d e f l o w

u n d e r t h e o c c l u s i o n o f e x t e r n a l c a r o t i d a r t e r y a n d c o m m o n

c a r o t i d a r t e r y .

B : A n t e r o g r a d e f l o w g o e s f r o m t h e P P H A t o t h e I C A .

C : D i s t a l f i l t e r p r o t e c t i o n i s p l a c e d i n t h e r i g h t I C A b e c a u s e

o f t h e a n t e r o g r a d e f l o w f r o m t h e P P H A t o t h e I C A .

F i g . 5

P o s t o p e r a t i v e r i g h t c a r o t i d a n g i o g r a p h y s h o w i n g a d i l a t a t i o n

o f r i g h t I C A .

Table1　Summary of the previous reports of CAS for ICA stenosis associated with PPHA

Case reports Age/sex Stenotic lesion Distal protection Proximal flow control Anesthesia Occlusion time (min) Complications

Kanazawa et al9) 68/M ICA stenosis (proximal to the origin of the PPHA) Balloon Reversal General 8 None

Nii et al10) 62/M ICA stenosis (proximal to the origin of the PPHA) Balloon None General 11 None

Silva et al11) 63/F Extension of the ICA stenosis to the origin of the PPHA Balloon None General ND None

Eller et al12) 65/ND ICA and PPHA stenosis None Reversal Local ND None

Zhang et al13) 47/M Extension of the ICA stenosis to the origin of the PPHA None Blockade General 13 None

Ryu et al14) 60/F ICA stenosis (proximal to the origin of the PPHA) Balloon Blockade Local 18 None

Murai et al8) 77/M ICA stenosis (proximal to the origin of the PPHA) Filter Blockade General 11 None

Current case 65/M ICA stenosis (distal to the CCA) Filter Reversal Local 17 None

CAS: carotid artery stenting, CCA: common carotid artery, F: female, ICA: internal carotid artery, M: male, ND: not described, PPHA: persistent primitive hypoglossal artery

Fig.1

A B

C

Fig.2

Fig.3

Fig.4

B CAPPHAICA

ECA

CCA

Fig.5