Sesi6n del día 17 de diciembre de 1965

TUMORES PULMONARES DE ESTIRPE NEUROG"f':NICA

J. REvEr-.'Tós, J. BusQUETS, J. Rul3IO

Los tumores neurogénjcos pulmonares son raros. Después de tma bús­queda en la literatura mundial, tan sólo hemos podido encontrar 31 publi· cac.ioues y referencias sobre este tema, siendo, sin embargo, muchas de ellas incompletas. Parece ser que el primr caso publicado fue el de AsKANAZY, pubbcado en lengua alemana en 1914, aunque no todo el mundo está de acuerdo en que se tratase de un tumor neural. Desde entonces y hasta el presente se han ·ido repitiendo las comunicaciones.

La rareza de los tumores neurógenos intrapulmonares contrasta con la frecuencia de los ne1.11·inomas mediastíoicos, más frecuentes en el medias· tino posterior que en anterior; ya en 1944 KENT, VALLE y GRAHAM habían recogido en la literatura mundial 105, de los cuales 18 eran propios.

Presen tamos el siguiente caso de Schwannoma intrapulmonax malig· nizado, que produjo una vez extraído metástasis in situ, y a distancia que tiene en su favor el poder referir la evolución completa del paciente.

Caso clí11ico. - A. V., de 63 años, sexo femenino. Trabajaba en el campo. Sin antecedentes dignos ele mención. Hace seis años tuvo un episodio agudo re~piratorio, con do.lor ele costado, fiebre, tos y expectoración, ligera disnea. Ntmca hemoptisis. E~te incidente se presentó de forma brusca, permaneciendo un mes en la cama, siendo tratada con antibióticos. Curó de forma incomplelll, quedándole algo de tos y expectoración, así como un cierto dolor de costado r disnea. Se resfriaba cada año varias veces, aumentando notablemente la tos r la. c.\:pcctoración, con aquel motivo.

En junio de 1964, con motivo ele uno ele estos episodios, fue vista por un? ele nosoh·os, que aclem:\s de un antibiótico de amplio c~pectro le administro 15 mg diarios de prednisona. Con ello mejoró mucho, queclándole, .~in cmbnrgo, permanentemente algunas décimas de temperatura. Desde aqne] mo111cnto lt tu.vo conocimiento de su imagen railiol6gica (fig. l y 2).

En noviembre de 1964 ingresa en nuestra Institución parn su estudio. Encon­tramos tma paciente envejecida, con un estado general afectado . .Presenta 111' síndrome cllnico y Iailiol6gico de ocupación de su base pulmonar derecha, donde se auscultaban algtmos estertores.

Sus exámenes de laboratorio .al ingreso eran los siguientes: Hematíes, 4.200.000; Hb, 13,5 g; leucocitos, 6.400; V. S. G., 112/120/126. Weiber~t l Cassoni, negativos; uremia, 0,30 g por 1.000; glicemia, 0,86 g por 1.000 .. Sls pruebas ventilatorias dieron una C. V., 1.860 (58 por lOO de su valor te6nco' VEMS, 1.220 (55 por 100 del valor teórico); vent. máx., 72 (87 por 100 drl valor teórico).

HEVENTÓ!> Y COT.S . TUMORJ::S PULMONARES 401

FIC;, l. _ l{adiogr:dla prcope ratoria ett antei'Oposterior.

Se procedió a la punción transparietal de la masa, encontrándose que era muy dura, de.~graciadamente no se obtuvo nada aprovechable para el antomo­patólogo.

l'tc, 2.- .Radiog rafía preopet·atoria de perfil.

402 .-\t'IALES. SECC!ÓN ~ffiDIClNA

IntervenciÓil (1-Xll-64). - Torucotomía derecha por quinto espacio. Plcurn libre, excepto a nivel del tumor y zonas pulmonares ttdyacentes, en que exislt~t adherencias laxas. Aqu6l se hallaba impactado en la cisura entre los lóbulos superior e inferior, fonnando completamente parte del pulmón. El lóbulo medio era invisible.

El tumor se hallaba cubierto por una membrana, que supusimos ser ~ pleura visceral. Se cnuclea bastante fáci lmente. Entonces apm·cció el lóbulo medio que se hallaba comprimido al fondo de la cisura. El lecho del tumor sangraba bastante, precisando ele una hemostasia rigurosa. Pareció quedlll absolutamente limpio de tejido tumoral. También existían algunas pérdidas alveolares. No se vieron ganglios. Cierre del tórax sobre un drenaje (fig. 3),

FsG. 3. - Fotografía pero)leratoria. E l tum~r T se visuali7~~ entre los dos 16bulos pulmonnrt!, foJ'mnnrlo cue1•po con ello~; P . lóbu lo s uperior, y Pt, lóbulo inrc rior.

El curso postoperatorio fue muy simple, siendo dada de alta al onceavo día. Pieza operatoria. -La masa tumoral tenia unos 20 centímetros de longitltd,

pesando aproximadamente un ki lo. Parecía encapsulada. Pres1m tnha varias Joht~ · laciones, siendo fibrosa al corte y de un color amarillo-rosado (fig. 4). Histológt· camcnte estaba constituido por fascículos entrecruzados formados por célula! de citoplasmas acintados, muy largos y ligeramente acidófilos, contcnic~ un núcleo alargado de cromatina escasa y fina, y pequeños nucléolos. Práclíca· mente no hay anisocitosis, No se observan mitosis. Faltan los núcleos de Verocay y las clásicas empalizadas de núcleos dispuestos rítrnicamente, así como z~nlll mixoides, quiáticas o en degeneración lipoide. No obstante la disposición faSCICU· lada, así como sus peculiaridades citológicas son caractcristicas del Schwannoma ("neurilemoma") (.fig. 5).

Curso. - La paciente se recuperó rápidamente, volviendo a sus tareas hnbi· tuales. Se encontró en perfectas condiciones hasta mayo de 1965, en _que aquejaba de nuevo cierta disnea. Vista a rayos X, se le apreció en el J1115nl0 lugar que anteriom1enle un nuevo tumor, de características similares (fig. 8 l' 9), aunque más pequeño que el primitivo. Presentaba a l propio tiempo tm bulto sobre el deltoides del brazo derecho, del tamaño de una ciruela, doloroso, que

REVENTÓS Y COLS. TUMORES PULMONARES 403

Ftc. 4.- Fotografía de la pieza ope•·atoria, des¡JUés de la enucleación.

apareció en pocos días." Se biopsió dicho bulto que presentaba las características de ser mucho más anaplásico y anisocitósico que el tumor primitivo, existiendo desde elementos microcitarios a grandes células gigantes, con núcleos abollonados Y a veces múltiples. Mitosis muy abundantes, destacando las multipolares. Zonas de necrosis. El aspecto sarcomatoso es evidente (fig. 8).

Examinando entonces de nuevo las preparaciones del tumor primitivo, pudo encontrarse en la zona marginal de una de ellas (fig. 7), que las células fusifor­mcs se hadan más celulares, sus núcleos más ovoides y con cromatina i rregular, m?str~ndo anisocitosis y anisonucleosis, sin que se observasen, sin embargo, nutosiS. Quizás en aquel momento no se le dio toda la importancia que merecía

Ftc. 5. -Imagen histológica. Véase texto.

404 ANALES. SECCIÓN MEDICINA

dicha morfología, ya que en los Schu.;annomas las alteraciones nucleares, muchas veces visibles, no se suelen dar como signo de malignidad (EvANS). No exclul· mos que quizás en algún punto del enorme tumor existiese algún sector coa mayor malignidad, que no fuese estudiado por nosotros histológicamente.

La paciente fue sometida seguidamente a varias sesiones de cobaltoterapia, que no afectaron demasiado al tamaño del tumor. La enferma se trasladó ('fl junio de 1965 a su residencia de la Costa Brava, falleciendo ací el 12 de septiem· bre de 1965, bajo un cuadro de disnea y caquexia.

DISCUSIÓN. - Consideramos improbable la posibilidad de que los t\1· mores neurogénicos intrapulmonares fuesen originados por tumores media~ tínicos de este origen, mucho más frecuentes, que hubiesen emigrado hacia el interior del pulmón. Ello explicaría difícilmente algunas Jocali·

FtG. 6.-Zona sospechosa de maliguización del tumor (véase texto).

zaciones, como por ejemplo, las intrabronquiales. Puesto que exist~ll fi letes nerviosos intercisulares, intrabronquiales y subpleurales, es mM lógico referir el origen de dichos tumores a uno de estos Bletes. Conside· ramos a nuestro caso como de origen pulmonar por varias razones: a) Por su localización; formando cuerpo con el pulmón y en una sítun· ción intratorácica, no propia de tumores mediastínicos neurógenos. b) Por estar recubierto por pleura visceral e) Por recibir vascularización del pulmón y no de la pared y estar íntimamente adherido a él. d) Por no haber podido reconocer ningún nervio de la pared torácica que le diese origen.

En la estadística recogida por nosotros en la literatura mundial (31 casos) hemos encontrado un caso de tumor múltiple (RUBIN y ARON· soN); cinco casos de tumor intrabronquial, uno de los cuales, al pen~n,· de sus autores (BRETON, G.woum, PoN'tE), podría ser intramucoso, deb1do

REVENTÓS Y COLS. TIDIORES PULMONARES 405

al aspecto dechiqt1.été del epitelio bronquial; cuatro de sihtación intracisu­ral y cuatro yuxtabronguiales, pero sin invadir a la luz bronquial. El resto eran intraparenquimatosos o de situación no especificada por sus autores (ver tabla I).

Dejando apatte a los neuromas, ya espontáneos, ya traumáticos, que representan más lesiones hipe1plásicas que verdaderos tumores, y los del grupo ganglioneuroma-neuroblastoma, los tumores que podemos encontrar en el pulmón de origen neurogénico están representados por los neuroB.bro­mas y Schwannomas o neurilemomas de Stout.

a) Neurofibromas.- Están formados por dos tipos de células : 1) lo5 lemnoblastos de Hortega, células madres de las células de Schwann, de morfología acintada, y 2) células de morfología fibroblástica o conectiva.

Ambas proceden de la cresta neural. En este tipo además de las fibras protoplásmicas procedentes de los lemnoblastos, existen fibras conjuntivas. Se trata de hunores blandos que raramente se malignizan.

b) Schwannomas o neurilemomas de St.out. Están formadas puramen­te por lemnoblastos. Entre ellas se pueden distinguir dos grupos: 1.• El tipo A de A11toni; con dos subgrupos, uno clásico, formado por lemnoblas-

l'IG. 7. - lruagen historatológica de la met:htasis del brazo (véase texto).

tos, dispuesto en haces paralelos, sin conjLtnlivo ni colágena y a veces ~on nlgo de reticulina; con los núcleos dispuestos rítmicamenle (nódulos d~ Ve:~~ay),, y. otros meuos típico, en que los núcleos no presentan la . spostcton ntmiCa. 2. • En el tipo B de Ant:oni, las células son más pare­

~t1clas a las conjuntivas, sufriendo degeneración mucoide o lipoide. Es posi-6. que en un mismo tumor coe>.istan las dos disposiciones A y B de An­

tont.

406 ANAU::S. SECCJÓN MEDlCJNA

La malignización, muy rara, tanto en neurofibromas como en Schwan· nomas, se hace bajo la morfología del sarcoma neurogénico.

Nuestro tumor se trataba, pues, de un Schwannoma, del tipo A de Antonio ,de disposición menos clásica (sin nódulos de Verocay).

En la tabla l exponemos un resumen de los casos encontrados por nosotros en la literatura. No trataremos de cambiar la etiqueta que les fue dada por sus autores, ni la discutiremos, como se ha realizado por algunos autores. Se hallaron 11 neurofibromas, 16 Schwannomas y 4 snr· comas neurogénicos.

El diagnóstico diferencial con algunos tipos de fibromas, leiomiomas y otros tumores de estirpe conjuntiva, es a veces muy difícil, en especial en los new·oflbromas.

El criterio de malignización también puede presentar dificultades. La lobulación del tumor podría ser uno ele ellos en la opinión de TmmoFF y SAPIN. Una sintomatología clínica más acusada nos podría prevenir también en este sentido. Se trata siempre de tumores que parecen limita· dos, en general fácilmente clivables y qlle parecen capsulados. Quíz6, como sucedió en nuestro caso, la presencia de anísocitosis y anísonucleosis,

Flc. 8.- Metástasis "in Joco ~', cinco meses dcspué!4 de hL intervención. Intl.tHí'll autcr•l· posterior.

con cromatina irregular, aunque no se observen mitosis ni nucléolos po· drían significar un signo de alarma, contra lo que cree EvANs. El pareen· taje de malignización es respetable, 8 casos sobre 31, habida cuenta ade· más ele que el follow up de muchas observaciones es muy corto. , .

La sintomatología clínica es variable. Muchos de ellos son asintoma~· cos. Casi siempre la síntomntologla, cuando ex:isle, depende de la locali·

t

REV.t:r-.-rÓS Y COLS. TUMORES PULI\101\Al\ES 407

zacíón, atelectasias y episodios respiratorios en los intrabronquiales, com­presiones, etc. En ob·os casos la sintomatología difícilmente puede relacio­narse con el tumor, como en el caso de ALETRAS, BJORK y FoRs, en que había una tensión arterial lábil, o en el segundo de B ARTLEY y AREAN

con dolor reumatoideo en las extremidades. La presencia de anorexia, aste­nia, tos, hemoptisis, toracalgias es bastante frecuente. La coexistencia con la nemofibromatosis cutánea de Von Hecklinghausen sólo hemos podido encontrarla en dos casos. La radiología es también muy inespecífica, se puede hallar un nódulo más o menos grande o una atelectasia. El diagnós-

_ j FJG. 9.- Metástasis "in locon, cinco meses después de la operación. Imagen de pc•·fil.

tico, pues, se hizo generalmente con la pieza en las manos. Como indica­mos más arriba, una exacerbación de la sintomatología puede indicar Ia malignización del tumor.

. ~od~s las piezas, excepto en los dos primeros casos, fueron obtenidas qmrurg1camente. En un caso se realizó una cauterización endoscópica por broncoscopia, el paciente estaba bien ul cabo de tm año y medio {STRI\USS y CuoKIEN). En varios casos fue posible una simple enucleación del tumor. En otro pudo practicarse una broncotomía con reconstrucción bronquial, pero en la gran mayoría hubo de procederse a tma resección pulmonar más o menos extensa, que en algún caso hubo de ser la neumonectomia a causa de la localización del tumor.

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Dl\'EL&Y '1 D.\Xl'EL 1951 M. 35

01\'f.I.P.\' ., D .\NIEL . . • • . 1951 ~. 48

Localización S íntomas Radiología Tipo Operación

Múltiple. Bilateral. Hcmopti~is repetÍ· Nódulos cs¡>arcidos. Xeurofibroma .\uto¡>sia. das ...

Lóbulo supel'ior de· Hemoptisis. recho . . . . . . . torácicns.

Algias Nódu lo redondo .. New·ofibroma . .. Ruptu·

Autopsia.

ra tumnr

lulcrrisural Por rle· Algias 10rácicas .. Atelectasia !ante biíurcncióu del bronq uio prin· cipal izq uierdo ..

Schwannomn . . . . Neumonecto111ía.

Sarcoma neurogétÜ· !{esección pul~ontlr. co ..

Lóbulo superior Íz· Asintomiltico . quierdo .

Sombra irregular . . Sarcoma ncurogéni· Lobectomia superior

Jutm·cis!lral. T'arnhi· Pérdida de peso Redondo lnr derecho CU· bierio

1 11 t r a b ro uquial. Episodio~ respira lo· A telectasia Bronquio princi- rios. Hemoptisis pal i~quierdo

Lóbulo medio Algia~ tor:\cic3s Redondo

Lóbulo superior iz- Dolor. Pérdida de Atelecta~ia quierdo oct.lpa.bn peso f'IOr completo •.

co . . . . . . . . . Í7.Ciuierda.

Neurofibroma E11uclettción.

Scbwannoma e ~ u t " r i z ~ e ión broncoscópica.

~eurofibroma Loh~ctomia media.

Sarcom:t neurogéni- 1\cumol\ectomi:t. co .

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Do~sr:L !961 JI[. 11

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BR&'roN, DELACROJX, Du- 1961 F. l)OST y PoiNCT

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SPESCF.R 1962

NAXAGAWA y Asno 1962 F. 32

A t.llT itAS, B¡oRx y FoRs 1963 F. 35

SÁNCIIEZ·LUCAS 1965 M.

BA~TLEY y AREAN • • • • • 1965 M. 19

R t\ EsT6s, DcsQtrETs y Ru- 1965 F. 63 BIO • •• .•• •..

Loc:tli~aeión Sintomas R--diologia T ipo

1 n t r a. b r o JJquial. Sinclron1e rcspir-ato- A tdectasia Schwannoma Bronquio princi· rio agudo . pal derecho .

1 n t r a b ro nquial. Síndrome. Obstruc· Ateleetasia N curofibrom:< Lóbu lo superior eión bronquial derecho

L óbulo superior de- Asi ntumático ... . Redo11do . . • •. . . Scbwannoma ... recho ...... .

Lóbulo inferioo· quierdo . ...

iz- lien:10p1isi!i. Febrícu- Redonllo . . ... . . Schwnnnoma

Yu.~tabrtmquial ...

1" t r abro ¡rquial. Izqu ierdo

In. Astenia . ...

Coexistencia e o n Hecklinghausen . ..

Neurofibroma .

Neurofibroma . .

Fiebre. tos y cxpcc- Atelectasia ..... Schwannoma . . .. toración ..

Lóbu lo superior de· T. J\ • . . .•• . . . Redondo . ..... . Schwa nnoma recho . . . . .. .

Ope 1·aci6n

Lobectomia dcrech:t.

Lobectomia derecha.

Lobectomín deo·echa .

Lobectomía izq uierda.

Resecció n mcnt:t ria.

Lóbulo medio . ... Asintomñtico . ... Redondo .. . ... . Schwatmoma . . . . Lohectomía

Lóbulo superior iz- Dolor extremidades. Redondo ....... Schwannoma !\eun•oneetomia. quierdo ....

lntrar.isural derecho. Ep;~·,dio!' respirato- Redondo ....... Sch\\·annoma .... Enucleación. río~ ..

AUTOR Año Sexo Edad Localización S íntomas Radiología Tipo Ü¡>eración

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F.

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F.

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F.

Dnai<SOI< y KJPP • • . • • 1957 F.

NElLIOX . .•......• 1958 ~!.

63 Lóbulo superior iz· Astcuia ... . quierdo ....

Redondo .... Schwannoma Lolx:ctomía superior izquierda.

16 Lóbulo superior de· Asiutomático .... Redondo . . ..... Scbwannom~ . ... Enucleación. recho adherido a bronq uio

10 Lóbulo inferior iz- Asintom:ítico ..•. Redondo .. ... .. Schwannoma . ... LobectDmÍa infenor

50

quierdo . . . . i"quierda.

J n t ,. a b ,. o nq uial. Hemoptis is . . . . . J\lclectasia Bronquio l oba r inferior derecho.

Schwa nn oma . . . . Ncumonectomía. Reproducción.

2,5 Lóbulo superior de- Asintomiotico . . . . Redondo .•..•. Keurofibroma .... Lobectomia superior derecha.

41

54

33

35

recho ...... .

Dos tumores (uno Asintom;.\tlco . ... • \tclcctasia ..... N'eurofibtomn ... intrapulmonar y Lobectomia infcdor

derecha. Enuclea· ción ¡>arietal.

uno yuxtaparle· tal) obstruía los bronquios ....

Parahilar derecha Redondo ~eurofiUromn EtltJC:Ieación.

lntercisural con JI<'· .-\steoia. Pérdida de Hcdondo . . . . . Scbwam1on~:a . . . . Enucleación. dículo que lo co- peso . necta a 1 lóhn lo superior dc•·ccho

Vértice lóbulo su- T. l'. contralateral. lh·dondo ....... !\'eurofibromn .. S e g m e n t ectomía apicodorsal. perior derecho

T\.nse dercch:'l -vi!'to rles.pués de Ht<"dondo uua uri,le .

Sarcomn nic::o .

11euroa;é- L-obeetomia inferior dt: •·ecba.

REVENTÓS Y COLS. TID!ORES 1'01...\IONARES 411

La inclicación quirúrgica en estos casos de tumor locali-.ado, aunque sea de apariencia benigna, ha de ser taxativa. Hemos visto el gran porcentaje de malignizaciones que presentan estos tumores. Respecto al empleo de una técnica quirúrgica conservado1·a, hemos de tener ciertas reservas. La enucleación o la broncotomía pueden dar resultados muy espectaculares a corto plazo. Señalemos aquí que muchos ele estos tumo­res de aspecto benigno, no invasores, aparentemente capsulados, pueden ser potencialmente malignos. En nuestro caso hubiese sido la superviven­cia de la enferma mayor, en el caso de haber practicado una neumonec­tomía, en vez ele una simple enucleación.

RESUMEN. - l) Se presenta un caso de Schwannoma pulmonar intra­cisural en una mujer de sesenta y tres años, que a los cinco meses de su enucleación produjo una recidiva in situ y una metástasis a distancia.

2) Se discute el origen y la clasificación anatomopatológica de los tumores pulmonares de origen neurógeno.

3) Se ve que la malignización de dichos tumores que se presentan no invasores, localizados )' sin ganglios, es mucho más frecuente de l o que se suponía.

4) La clínica y la radiología de estos tumores neurógenos son com­pletamente inespecíficas, dependiendo de su localización.

5) En el b·atamiento quirúrgico conservador de dichos tumores, se ha de pensar también en la posible malignización.

6) Se revisan los datos encontrados en 31 observaciones de tumores pulmonares neurogénicos encontrados en la literatura mundial.

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