Osteoma de base da língua - relato de caso

Fatima C. M. Matos 1 Sylvio Vasconcellos 2

Bartolomeu Cavlacanti Melo Jr 3 Silvio Litvin 4

Airton Madureira 5 Tale Rolim 5

Resumo

Introdução: O osteoma de base da língua é uma entidade extremamente rara, menos de 100 casos foram descritos. O primeiro caso relatado na literatura foi de autoria de Mosserat, em 1913. objetivo: Descrever um caso de osteoma de base de língua e realizar uma revisão sobre o tema. métodos: Relato do caso de paciente atendido no Serviço de Cirurgia de Cabeça e Pescoço, do Real Hospital Português de Beneficência de Pernambuco, com 34 anos, masculino, portador de tumor na base da língua, cujo diagnóstico tomográfico e histopatológico foi de osteoma. Para a revisão bibliográfica, foram realizadas pesquisas nos periódicos da CAPES, Scielo e Pubmed. Resultados: O paciente foi submetido a cirurgia transoral e o diagnóstico histopatológico foi de osteoma de base de língua. Conclusões: O osteoma de base de língua é uma doença com incidência baixa e a proporção é maior nas mulheres (4:1) e, até a presente data, foram relatados menos de vinte casos em homens no mundo.

Descritores: Osteoma; Neoplasias Orofaríngeas; Tomografia.

AbstRACt

background: Osteoma of the tongue base is an extremely rare entity, less than 100 cases have been reported. The first case reported in the literature was written by Mosserat, in 1913. objective: To describe a case of osteoma of the tongue base and carry out a review on the subject. methods: Case report of patient treated at the Department of Head and Neck Surgery, in Real Hospital Português de Beneficência of Pernambuco, with 34 year old male patient, with tumor at the base of the tongue, which diagnosis was osteoma in CT and histopathology. For the literature review, research was carried out in the CAPES periodics, PubMed and Scielo. Results: The patient underwent transoral surgery and the histopathological diagnosis was osteoma of the tongue base. Conclusions: Osteoma of the tongue base is a disease with low incidence and the proportion is higher in women (4:1) and, to date, been less than twenty cases reported in the world.

Key words: Osteoma; Choristoma; Oropharyngeal Neoplasms; Tomography.

1) Doutora em Clínica Cirúrgica pela USP. Cirurgiã de Cabeça e Pescoço da Universidade de Pernambuco.2) Especialista em Cirurgia de Cabeça e Pescoço. Médico Cirurgião de Cabeça e Pescoço do Hospital Português de Beneficência de Pernambuco.3) Especialista em Cirurgia de Cabeça e Pescoço. Médico Cirurgião de Cabeça e Pescoço do Hospital Português de Beneficência de Pernambuco e do Serviço de Cirurgia de Cabeça e Pescoço

da Universidade Estadual de Pernambuco.4) Especialista em Radiologia. Médico radiologista da Multimagem.5) Aluno do 5º período de Medicina da Universidade Estadual de Pernambuco. Aluno do 5º período de Medicina da Universidade Estadual de Pernambuco.

Instituição: Hospital Português de Beneficência em Pernambuco (REAL CP) e Multimagem. Recife / PE – Brasil.

Correspondência: Fatima C. M. Matos - Av. Agamenon Magalhães, 4760 - Derby - Recife / PE – Brasil - CEP: 52010-902 - Telefones: (+55 81) 3416-1676 / 3416-1677.Artigo recebido em 17/03/2012; aceito para publicação em 29/03/2013; publicado online em 31/03/2014.Conflito de interesse: não há. Fonte de fomento: não há.

Relato de Caso

Osteoma of the base of the tongue - case report

INtRoDuÇÃo

O Coristoma é definido como um tumor constituído por células ou tecido normal, que se desenvolve em uma localização ectópica. Esses Coristomas podem surgir na cavidade oral e orofaringe de diferentes formas, como osso, cartilagem, mucosa gástrica ou cisto sebáceo. Entretanto, a forma mais comum de aparecimento é o Osteoma1,2,3,4. Ocorre uma maior incidência de coristoma ósseo na região da cabeça e pescoço. O local mais comum é na língua, em 93% dos casos (sendo o terço posterior da língua a região mais acometida), seguido pela mucosa bucal e rebordo alveolar4.

O osteoma de base da língua é uma entidade extremamente rara e menos de 100 casos foram descritos1. O primeiro caso relatado na literatura foi de autoria de Mosserat, em 19131,3-8.

O presente relato descreve um caso de um paciente com um osteoma na base da língua, que chegou a nosso Serviço, sem diagnóstico.

ReLAto Do CAso

Paciente masculino, casado, 34 anos, comerciante, procedente de Petrolina-Pernambuco, atendido pelo Serviço de Cirurgia de Cabeça e Pescoço, do Real

Código 290

50 ���������������������������������������������� Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 1, p. 50-52, janeiro / fevereiro / março 2014

Osteoma de base da língua - relato de caso.. Matos et al.

Hospital Português de Beneficência em Pernambuco (REAL CP). O mesmo refere que durante o exame de rotina com o otorrinolaringologista foi identificado um tumor na base da língua. O paciente relata que é portador de uma alteração hematológica com consequente aumento de ferritina no sangue, além de refluxo gastroesofageano com hérnia de hiato. Nega tabagismo e etilismo. Nos antecedentes familiares, sua irmã foi portadora de câncer de mama.

Realizado exame de laringoscopia indireta com ótica rígida de 70 graus, que identificou a presença de um tumor de aproximadamente 1,0 cm na base da língua, logo após o V lingual, em sua linha média, de consistência endurecida, com superfície lisa e mucosa íntegra, bem delimitada, sendo o exame da laringe e hipofaringe normal.

Foram solicitados radiografia de tórax, ultrassonografia (USG) cervical e de tireóide, tomografia computadorizada (TC) com contraste de face e pescoço. Ao retorno, o paciente queixa-se de “dor de garganta” e trazia consigo os exames solicitados: USG de tireoide normal, com linfonodos bilaterais reacionais nos níveis II, III e IV; radiografia de tórax normal e a TC mostrava um processo expansivo hiperdenso próximo a base da língua com 1,0x0,7 cm (Fotos 1, 2, 3, 4 e 5). A hipótese diagnóstica, após os exames, foi de osteoma lingual sendo indicada cirurgia para exérese da tumoração.

O paciente foi submetido a cirurgia via transoral, com colocação de abridor de boca, seguida por protusão da língua, mantida por, transfixação da ponta lingual por fio de algodão 2-0. O procedimento ocorreu sem intercorrências, sendo realizada a ressecção do tumor com bisturi elétrico, da marca Valleylab, após delimitação do tumor (sendo dada uma margem de cerca de 1,0 cm, com síntese primária com Vicryl 2-0, agulha gastrointestibnal. A congelação transoperatória evidenciou margens círúrgicas livres, com diagnóstico provável de osteoma, sendo necessário o envio do material para descalcificação.

A congelação intra-operatória e a análise histopatológica foram realizadas pelo Núcleo Especializada de Anatomia Patologica (NEAP). O laudo da histopatologia descreve, macroscopicamente, a peça de forma irregular, endurecida, de cor pardo-acastanhada, com tumoração, em seu interior, medindo 0,7x0,6x0,5cm, concluindo com o diagnóstico de osteoma, com margens livres.

DIsCussÃo

Para a revisão bibliográfica, foram realizadas pesquisas nos periódicos da CAPES, Scielo e Pubmed, sendo utilizados os termos: “osteoma”, “osteoma de lingua”, “osteoma de base de lingua”, “Coristoma ósseo de lingua” e seus respectivos correspondentes em inglês.

A epidemiologia aponta que cerca de 80% dos pacientes afetados são mulheres e que estas geralmente têm menos de 40 anos de idade5. A apresentação mais

Figura 1. Imagem tomográfica do osteoma em base de língua.

Figura 2. Imagem tomográfica do osteoma em base de língua.

Figura 3. Imagem tomográfica do osteoma em base de língua.

Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 1, p. 50-52, janeiro / fevereiro / março 2014 ������������������������������������������������������������ 51

Osteoma de base da língua - relato de caso.. Matos et al.

comum é a sensação de massa na garganta (25,8%). Outros sintomas incluem: disfagia (6,9%), ânsia de vômito (5,1%), náuseas (3,4%) e irritação (3,4%). A sensação de possuir uma “espinha de peixe” presa à garganta repetida vezes também é referida. Porém, 40% dos pacientes apresentam-se assintomáticos1.

Osteomas de língua cursam frequentemente como uma massa pediculada localizada próximo ao forame cego, com tamanhos que variam de 0,3 a 2,5 cm5. Nenhuma relação é relatada entre o tamanho da massa e a sintomatologia1. Como diagnóstico diferencial, quando há massa próxima ao forame cego, pode-se citar: tireoide lingual, hipertrofia tonsilar lingual, condroma lingual, tumor na glândula salivar e carcinoma de células escamosas1.

A patogênese do osteoma lingual ainda é controversa. Existem duas teorias principais para justificar o desenvolvimento e aparecimento dos Coristomas: a Teoria da malformação e a Teoria do desenvolvimento pós-traumático ou reacional4. Monserrat foi o primeiro autor a defender a teoria da malformação, que atribui a origem da lesão à ossificação dos remanescentes do arco branquial, baseado na localização anatômica da lesão na área do forame cego4. Já a Teoria do desenvolvimento está associada aos remanescentes de tecido tireoidiano, que podem sofrer ossificação metaplásica4.

A razão pela qual a incidência em mulheres é maior, também não está completamente elucidada,

porém acredita-se que fatores hormonais estejam envolvidos1.

O osteoma lingual é uma neoplasia rara. Existem poucos estudos sobre a incidência mundial. No Brasil, a realidade não parece ser diferente. Também são relatados poucos casos e nenhum estudo epidemiológico direcionado para esta neoplasia, até mesmo porque menos de 100 casos foram relatados na literatura1. O caso descrito torna-se interessante pelo fato do paciente ser do sexo masculino, o que nos leva a uma casuísta de menos de 20 casos de osteoma lingual publicados1,5.

ReFeRÊNCIAs

1. Lee DL, Wong KT, Mak SM, Soo G, Tong MC. Lingual osteoma: Case report and literature review. ARCH OTOLARYNGOL HEAD NECK SURG 2009; 135:308-10.2. Park JW, Spiess A, Osguthorpe JD. Benign calcifed mass in tongue. Otolaryngology-Head and Neck Surgery 2005; 132:146-7.3. Kaye,WH. Osteoma of tongue. The Journal of Laryngology & Otology 1968;82:269-271.4. Andressakis DD, Pavlakis AG, Chrysomali E, Rapidis AD. Infected lingual osseous choristoma. Report of a case and review of the literature. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2008; 13(10):E627-32.5. Benamer,MH and Elmangoush,AM. Lingual Osseous Choristoma Case report and review of literature. Libyan J Med, AOP: 061211.6. Watson et al. Osteochondroma of the tongue. The Journal of Laryngology and Otology 1990; 104:138-140.7. Jahnke V, Daly JF. Osteoma of the tongue. J Laryngol Otol. 1968;82(3):273-275.8. Busuttil A. An osteoma of the tongue. J Laryngol Otol. 197.

Figura 4. Imagem tomográfica do osteoma em base de língua. Figura 5. Imagem tomográfica do osteoma em base de língua (janela óssea).

52 ���������������������������������������������� Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 1, p. 50-52, janeiro / fevereiro / março 2014